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Arch Hand Microsurg. 2025;30(1):80-85

Publication date (electronic) : 2025 February 13

doi : https://doi.org/10.12790/ahm.24.0061

Hyun Tak Kang, Hong Je Kang

Department of Orthopedic Surgery, Wonkwang University School of Medicine, Iksan, Korea

강현탁, 강홍제

원광대학교 의과대학 정형외과학교실

Corresponding author: Hong Je Kang Department of Orthopaedic Surgery, Wonkwnag University School of Medicine, 460 Iksan-daero, Iksan 54538, Korea Tel: +82-63-859-1360 Fax: +82-63-852-9329 E-mail: kanghongje@hanmail.net

Received 2024 November 21; Revised 2024 December 14; Accepted 2024 December 15.

Trans Abstract

서론

주관 증후군(cubital tunnel syndrome)은 두 번째로 흔한 말초신경의 압박성 신경병증이다[1]. 주관 증후군은 50%에서 특발성으로 발생하지만, 50%에서는 골관절염에 의한 골극, 종양 등의 공간 점유 병변이나, 외반 변형(cubitus valgus deformity), 활차상 주군(anconeus epitrochlearis) 등의 이차적인 원인에 의해 발생한다[2]. 이중 척골신경 외부에서 발생하는 신경외 결절종(extraneural ganglion cyst)에 의해 주관 증후군이 발생하는 경우는 약 8% 정도로 보고되어 있다.

신경내 결절종(intraneural ganglion cyst)은 말초 신경의 신경외막(epineurium)안에서 점액성 물질이 축적된 섬유성 낭(fibrous capsule)으로 구성된 낭포성 종양으로, 주로 비골신경에 가장 많이 발생한다. 그러나 주관절에서 척골신경에 발생하여 주관 증후군을 유발한 경우는 드물게 보고되고 있다[3]. 신경내 결절종에 의해 발생한 주관 증후군은 특발성 주관 증후군과 발생 기전에 차이가 있어, 진단과 치료 방법 역시 다르게 접근하여야 한다.

이에 저자들은 신경내 결절종에 의해 발생한 주관 증후군 3예에 대해 신경외막 부분절제술(partial epineurectomy) 및 단순 감압술(in situ decompression)을 통해 좋은 결과를 얻었기에, 문헌 고찰과 함께 보고하고자 한다.

본 연구는 원광대학교병원 기관윤리위원회의 승인을 받아 진행하였다(WKUH2024-11-020). 또한 환자로부터 본 보고 및 모든 임상 이미지의 출판에 대한 서면 동의를 받았다.

증례

1. 증례 1

68세 남자로 내원 4개월 전부터 발생한 좌측 제4, 5수지의 통증과 감각 이상을 주소로 내원하였다. 과거력상 특별한 기저 질환이나 외상력은 없었다. 이학적 검사에서 좌측 주관절 내측으로 티넬 징후(Tinel sign)가 있었고 골간근(dorsal interosseous muscle)의 심한 위축(atrophy) 및 갈퀴손(claw hand) 변형이 보였다. 단순 방사선 검사에서 이전 골절 소견이나 변형 등은 보이지 않았다. 근전도 및 신경전도검사에서 좌측 주관절 하단으로 측정한 척골신경의 감각신경 활동전위(sensory nerve action potential, SNAP)의 진폭이 8.6 μV로 감소하였고(정상참고치, >9 μV), 복합근육 활동전위(compound muscle action potential, CMAP)의 진폭이 2.6 mV로 감소되었으며(정상 참고치, >2.9 mV), 신경 전달속도는 38.37 m/초로 지연되어 있어(정상 참고치, >50 m/초) 중증 주관 증후군(modified McGowan Grade III)으로 진단하였다.

골간근 위축 및 갈퀴손 변형을 동반하고 있어 척골신경의 전방 이전술(anterior transposition)을 계획하고 수술을 시행하였다. 그러나 수술 소견상 내상과(medial epicondyle)에 근위부 2 cm에서 스트러더스 아케이드(arcade of Struthers) 부위까지 4 cm가량에서 척골신경이 타원형으로 균일하게 팽윤되어 있었다. 이에 신경내 결절종을 의심하였으며, 척골신경의 외막을 2 mm가량 절개했을 때 점액성 액체가 배출되었다. 이에 추가적으로 신경외막을 절개하여 점액성 물질을 완전히 배액하였고, 현미경 하에 신경조직의 손상에 주의하며 결절종의 얇은 막을 포함하여 신경외막 부분 절제술을 시행하였다(Fig. 1). 해당 병변 원위부와 근위부에 추가적인 낭종성 병변이 없음을 확인한 후 추가적으로 내상과의 원위부까지 단순 감압술을 시행하였다. 근위부와 원위부에서 척골신경에서 관절막으로 연결되는 신경 분지는 발견되지 않았다. 병리 조직검사에서 종물은 결절종으로 확인되었고 수술 직후 환자의 저림 증상은 호전되었으며, 수술 후 1년 최종 추시에서 신경학적 증상은 모두 호전되었다.

Fig. 1.

(A) After a 2-mm incision into the intraneural ganglion, mucinous fluid was drained. (B) Partial epineurectomy was performed, taking care not to damage the nerve tissue.

2. 증례 2

58세 여자로 약 2개월 전부터 발생한 우측 제4, 5수지의 감각 이상 및 손의 근력 저하를 주소로 내원하였다. 환자는 기저 질환인 고혈압과 당뇨로 약물 복용 중이었으며, 특별한 외상력은 없었다. 이학적 검사에서 주관절 내측으로 티넬 징후를 보였고, 내재근의 약화로 Froment 징후가 양성이었다. 단순 방사선검사에서 이전 골절 소견이나 변형 등의 특이 소견은 보이지 않았다. 근전도 및 신경전도검사에서 우측 주관절 아래 부위에서 척골신경의 SNAP는 5.5 μV (정상 참고치, >9 μV), CMAP의 진폭은 0.9 mV(정상 참고치, >2.9 mV), 전도 속도는 29 m/초로(정상 참고치, >50 m/초) 모두 저하된 것이 관찰되어, 중증 주관 증후군(modified McGowan Grade III)으로 진단하였다.

수술 시에 내상과 근위부 1 cm에서 척수근 굴근(flexor carpi ulnaris)의 두 기시부(two head) 하방까지, 척골신경이 낭종성 종물에 의해 팽대되어 있는 것이 관찰되었다. 신경외막의 절개 시 점액성 액체가 배액되었고, 탐침자(probe)를 신경외막 안으로 삽입하여 결절종의 경계를 확인하였다(Fig. 2). 결절종의 막을 포함하여 신경외막 부분절제술을 시행하였다. 관절막으로 연결되는 신경 분지는 없었으며, 이후 단순 감압술을 시행하고 수술을 종료하였다. 병리 조직검사에서 결절종으로 확인되었고, 수술 1개월 후 환자의 감각 신경학적 증상은 소실되었으며, 1년 후 모든 신경학적 증상은 호전되었다.

Fig. 2.

A probe was used to confirm the border of the intraneural ganglion.

3. 증례 3

68세 여자로 2개월 전부터 발생한 우측 제4, 5수지 감각 이상과 통증을 주소로 내원하였다. 고혈압 외에 특이 병력 및 외상력은 없었다. 이학적 검사에서 주관절 주위 티넬 징후가 관찰되었으며, 갈퀴손 변형도 관찰되었다. 단순 방사선검사상 퇴행성 관절염이 있었다. 근전도검사에서 척골신경과 배측 피부 신경의 SNAP이 측정 불가, 또한 CMAP이 팔꿈치 아래에서 측정되지 않았고, 손목 부위와 팔꿈치 위에서 진폭이 각각 1.3 mV로 1.0 mV로 감소되며(정상 참고치, 각각 >2.9 mV) 탈분극 전위 소견을 보여 중증 주관 증후군(modified McGowan Grade III)으로 진단되었다. 주관절 내측에 통증이 있었으며, 증상 시작에 비해 악화가 빨라 이차성 주관 증후군을 의심하여 자기공명영상(magnetic resonance image, MRI)을 시행하였다.

MRI의 T1 강조 영상에서 저신호 강도 및 지방 소거(fat suppression)를, T2 강조 영상에서 고신호 강도를 보이며, 주관절 내과 주변에서 원위부로 약 8×1×0.8 cm의 신경내 결절종이 확인되었다(Fig. 3). MRI에서는 척골신경의 관절내 분지는 보이지 않았다.

Fig. 3.

Coronal (A), sagittal (B), and axial (C) magnetic resonance imaging scans. On T2-weighted fat-suppressed magnetic resonance imaging, an intraneural ganglion measuring approximately 8×1×0.8 cm (red asterisks) was found distal to the medial condyle of the humerus.

수술 소견상 척골신경과 관절막과의 연결되는 신경 분지는 없었으나 주변 근육과 연결되는 신경 분지가 확인되어 이를 결찰(ligation)하였으며, 신경외막 부분 절제술 및 단순 감압술을 시행하였다(Fig. 4). 수술 직후 저린 감각은 호전되었고, 6개월 후 저림 증상은 완전히 사라졌으며, 1년 경과 후의 관찰에서 모든 신경학적 증상은 호전되었다.

Fig. 4.

A branch of the ulnar nerve connecting to the surrounding muscles (white arrowhead) was identified.

고찰

주관 증후군은 팔꿈치 부위에서 척골신경이 포착하여 발생하는 흔한 압박 신경병증으로, 결절종에 의해 이차적으로 발생할 수 있다[3]. Chang 등[1]은 184개의 주관 증후군 수술 증례 중 결절종에 의한 경우는 19예(10.33%)라고 보고하였으며, 이 중 신경외 결절종은 16예(8.6%), 신경내 결절종은 3예(1.6%)로 상대적으로 드물다고 하였다. 본원에서는 2012년부터 2022년까지 주관 증후군으로 수술을 받은 환자 181예 중 신경외 결절종에 의해 발생한 경우는 16예(8.8%)였으며 신경내 결절종에 의해 발생한 경우는 3예(1.7%)로 기존 보고와 유사한 빈도를 보였다.

신경내 결절종은 말초 신경의 신경외막 안에서 점액성 물질이 축적된 섬유성 낭으로 구성된 낭포성 종양이다. 발생 위치는 비골신경이 가장 많으며, 그 외에 척골신경과 요골신경, 좌골신경 등에 발생하는 것으로 알려져 있다. 척골신경에 발생하는 경우 주로 손목(Guyon canal)에서 주로 발생하며 주관절 부위에서 발생하는 경우는 드문 것으로 보고되었다[3].

발병 기전은 불분명하나, 신경내 결절종의 형성을 설명하기 위한 세 가지의 주요 이론이 제안되고 있다. (1) 퇴행성 이론(degenerative theory)은 신경외막이나 신경주막(perineurium)의 점액성 변성(mucoid degeneration)이 신경막 안에서 낭종으로 형성된다는 이론이다. (2) 종양 이론(tumoral theory)은 신경초종, 신경종, 심지어 혈종에서 낭성 병변으로 변화한다는 이론이다. (3) 활막(관절) 이론(synovial or articular theory)은 관절낭이나 주위 건과 연결된 신경 분지(articular nerve branch)에서 활액이 침투하여 근위 신경으로 퍼지며 형성된다는 이론으로, 수술 소견이나 MRI에서 신경내 결절종이 관절 신경 분지를 통해 관절막과의 연결이 있다는 것을 기초로 한다[4]. 그러나 여러 문헌에서 척골신경에 발생한 신경내 결절종에서 주관절과의 연결을 확인할 수 없었다는 보고가 있었고[5,6], 본 증례들 3예 모두에서 주관절과 연결된 신경 분지는 확인되지 않았으며, 1예에서 근육 신경 분지는 확인되었으나 이 분지를 통해 활액이 침투하여 신경내 결절종을 형성했는지는 알 수 없었다.

MRI는 수술 전 신경내 결절종에 의한 주관 증후군을 진단하고, 신경내 결절종의 범위와 관절과 연결된 신경 분지의 유무를 확인하여 수술적 치료 방침을 결정하는 데 유용한 검사지만, 주관 증후군 환자 모두에게 일상적으로 촬영하기에는 비용-효율적(cost-effective)이지 못하다[6]. Kato 등[2]은 종물에 의한 압박으로 주관 증후군이 발생하는 경우 갑작스러운 증상과 주관절 내측의 동통이 특징적으로 나타날 수 있으며, 관절염이 있는 환자에서 2개월 이내에 증상 악화를 보이는 경우 결절종을 강력히 의심해야 된다고 하였다. 특히, 신경내 결절종의 경우 신경막 내에서 발생하여 직접 신경을 압박하므로 동통, 감각 이상, 근 위축 등이 더 빠르고 심하게 나타날 수 있다. 본 보고의 증례들에서는 각각 4, 2, 2개월 만에 증상이 악화되었으며, 근전도검사에서도 심한 소견을 보였다. Alsaygh 등[6]은 신경학적 증상 발생 후 악화가 빠른 환자의 경우 비교적 저비용의 초음파 검사를 우선 시행하고, 종물 등의 이상 소견이 있다면 추가적으로 MRI를 촬영하는 접근을 사용할 수 있다고 하였다. 본 증례에서는 2예의 경우 수술 전 MRI를 촬영하지 않았기 때문에 수술 중에 신경내 결절종을 진단하고 수술 방침을 변경하였다. 반면, 1예에서는 이전 2예의 경험을 바탕으로 이차적인 주관 증후군을 의심하였고, 수술 전 MRI를 시행하여 수술 계획 단계에서 신경내 결절종의 범위를 파악하고 수술 방침을 미리 결정하였으며, 환자에게 수술 과정을 충분히 설명할 수 있었다.

신경내 결절종에 의해 이차적으로 주관 증후군이 발생하는 경우 임상 증상의 악화가 빠르고 그 원인을 제거하는 수술적 치료 없이는 회복 가능성이 낮기 때문에 수술을 빨리 시행하는 것이 좋은 결과를 위해 중요하다[7]. 신경내 결절종의 재발률은 11%에서 30%로 비교적 높기 때문에 이를 극복하기 위한 여러 수술 기법이 발전하고 있고, 실제로 신경내 결절종에 의한 주관 증후군의 수술적 치료 방법에 대해서는 증례 수는 적으나 다양하게 보고되고 있다[5-9] (Table 1).

Table 1.

Summary of case reports demonstrating intraneural ganglion cysts in cubital tunnel syndrome

초음파 유도하 흡인은 간단하게 시행하여 증상 호전을 기대할 수 있지만 재발이 흔하게 발생할 수 있다는 보고가 있다[5]. 낭종의 완전 절제는 가장 확실하게 감압을 할 수 있지만 신경조직의 손상을 초래할 위험성이 있어 선호되지 않는다. 최근에는, 신경내 결절종 제거와 신경외막 부분 절제를 하고[9] 관절과 연결된 관절 신경 분지가 관찰되는 경우 이를 예방적으로 제거하거나 결찰하는 것이 결절종의 재발을 줄일 수 있다고 보고되고 있다[4]. Kato 등[2]은 신경외 결절종으로 인한 주관 증후군에서는 낭종의 재발로 인한 압박 증상을 줄이기 위해 결절종 제거와 함께 전방 이전술을 시행해야 한다고 하였다. 그러나 이미 신경외막 부분 절제술을 시행한 경우 이미 신경의 혈관 공급이 저해된 상태로, 전방 이전술을 시행할 경우 신경의 허혈성 손상이 더욱 악화되기 때문에 전방 이전술을 시행하지 말아야 한다는 주장도 있다[10]. 저자들은 특발성 주관 증후군에서 근 위축이 있는 경우 통상적으로 전방 이전술을 시행한다. 반면 이차적인 원인이 명확한 경우 그 원인이 충분히 제거되고 단순 감압 후 척골신경 아탈구(subluxation) 등의 불안정성이 없다면 전방 이전술을 시행하지 않는다. 본 증례에서는 신경내 결절종의 신경외막 부분절제를 시행한 상태에서 추가적인 신경 손상을 피하기 위하여 신경내 박리술을 시행하지 않았으며, 허혈성 손상을 피하기 위해 단순 감압술만을 시행하여 좋은 결과를 얻을 수 있었다(Table 2).

Table 2.

Summery of the three cases in this study

급격한 증상 진행이 동반된 주관 증후군에서는 신경내 결절종과 같은 이차적 원인을 의심하는 것이 필요하며, 면밀한 신체 진찰과 함께 초음파, MRI 등의 추가적인 영상검사를 통해 신경내 결절종을 진단하고, 적극적인 수술적 치료를 시행하는 것이 중요하다.

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